《Egyptian Rheumatology and Rehabilitation》：Diagnostic performance and clinical applicability of salivary gland ultrasonography in primary Sj?gren’s syndrome: a systematic review
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背景：原发性干燥综合征（pSS）是一种慢性全身性自身免疫性疾病，以外分泌腺的淋巴细胞浸润为特征，导致腺体功能障碍，并因其异质性表现和缺乏单一金标准检测而面临重要的诊断挑战。唾液腺超声（SGUS）已成为评估pSS腺体受累的一种有前景的非侵入性影像学检查手段。
背景：原发性干燥综合征（pSS）是一种慢性全身性自身免疫性疾病，以外分泌腺的淋巴细胞浸润为特征，导致腺体功能障碍，并因其异质性表现和缺乏单一金标准检测而面临重要的诊断挑战。唾液腺超声（SGUS）已成为评估pSS腺体受累的一种有前景的非侵入性影像学检查手段。
方法：研究人员进行了一项系统综述，以评估SGUS在pSS中的诊断性能和临床适用性。在PubMed/MEDLINE、Scopus和Web of Science中进行了截至2026年3月的全面检索。纳入了评估疑似或确诊pSS患者SGUS的原始观察性研究和诊断准确性研究。两名评审员独立筛选研究、提取数据，并使用QUADAS-2（诊断准确性研究质量评估-2）工具评估方法学质量，分歧通过共识解决。由于研究之间存在显著的方法学异质性，包括评分系统、参考标准和报告诊断参数的差异，进行了定性综合。
结果：共有38项研究纳入定性综合。SGUS在各项研究中显示出中等到高的诊断性能，在使用标准化评分系统（特别是风湿病学结局指标（OMERACT）定义）的研究中观察到可重复性有所提高。SGUS结果与唇腺活检之间观察到中度一致性，但在疾病早期阶段报告了较低的敏感性。将SGUS整合到分类策略中的研究提示诊断准确性有所提高。新兴超声技术，包括弹性成像和多普勒成像，显示出增强腺体异常评估的潜力，但证据仍然有限。
结论：SGUS作为评估pSS的一种非侵入性辅助工具显示出有前景的诊断效用，特别是在应用标准化评分系统时。然而，当前证据仍受研究设计、评分方法和参考标准异质性的限制。因此，SGUS应在多模式诊断框架内进行解释，而不是作为已有诊断方法的替代。
原发性干燥综合征（primary Sj?gren’s syndrome, pSS）是一种慢性全身性自身免疫性疾病，以外分泌腺的淋巴细胞浸润为特征，导致腺体功能障碍和典型的口干、眼干症状。由于其临床表现异质性大且缺乏单一金标准检测，pSS的诊断面临挑战。当前分类标准（如2016年美国风湿病学会/欧洲抗风湿病联盟（ACR/EULAR）标准）依赖血清学和组织病理学结果，但唇腺活检作为关键诊断工具具有侵入性，且存在观察者间变异。唾液腺超声（salivary gland ultrasonography, SGUS）作为一种非侵入性影像学检查，能够检测腮腺和颌下腺的实质改变（如低回声区、不均匀性、萎缩），与潜在的炎症和纤维化过程相关。既往系统综述表明SGUS具有较好的诊断性能，但因评分系统、患者人群和参考标准差异导致研究间异质性显著。风湿病学结局指标（OMERACT）工作组提出了标准化定义和评分系统以提高可重复性。然而，SGUS在临床实践中的角色尚未完全明确，尤其在不同评分系统下的诊断准确性、与组织病理学的一致性、早期疾病检测中的应用以及临床决策中的价值方面仍存在关键问题。为此，研究人员开展了这项系统综述，旨在综合评估SGUS在pSS中的诊断性能和临床适用性。
研究人员通过系统综述方法，依据PRISMA 2020指南，在PubMed/MEDLINE、Scopus和Web of Science中检索截至2026年3月的英文文献。纳入评估疑似或确诊pSS患者SGUS的原始观察性研究和诊断准确性研究，排除综述、会议摘要等。两名评审员独立筛选、提取数据并使用QUADAS-2工具评估偏倚风险，通过共识解决分歧。由于研究间在评分系统、参考标准和诊断参数报告方面存在显著方法学异质性，研究采用定性综合而非meta分析。最终纳入38项研究，发表于2007年至2025年，样本量从不足50人到超过200人不等。参考标准包括唇腺活检和ACR/EULAR分类标准。超声评估分为三类：非标准化或半定量评分系统（早期研究）、Ho?evar评分系统和基于OMERACT的标准化评分系统（近期研究）。
研究结果：
- 研究选择（Study selection）：初始检索获得462条记录，去除重复后筛选330篇，全文评估92篇，最终38项研究纳入定性综合。
- 研究特征（Study characteristics）：纳入研究主要为观察性和诊断准确性设计，样本量差异大，多数评估疑似或确诊pSS患者。参考标准包括唇腺活检和ACR/EULAR分类标准。超声评估分为非标准化系统、Ho?evar评分和OMERACT标准化系统三类。
- 偏倚风险评估（Risk of bias assessment）：通过QUADAS-2工具评估，研究总体方法学质量为低至中等。患者选择领域因非随机抽样和单中心设计存在偏倚风险；指数测试领域（SGUS）中超声评估者对参考标准结果的盲法报告不一致；参考标准领域因不同研究采用不同标准影响诊断性能估计；流程与时间领域部分研究未清晰报告SGUS与参考标准应用的时间间隔。
- SGUS的诊断性能（Diagnostic performance of SGUS）：SGUS在纳入研究中显示出中等到高的诊断性能。既往系统综述和meta分析报告汇总敏感度约为75%至85%，特异度约为85%至95%，支持其诊断效用，但本研究为定性综合，未纳入这些汇总估计值。
- 评分系统比较（Comparison between scoring systems）：非标准化系统变异性高、可重复性低；Ho?evar评分结构改善、一致性中等；OMERACT系统可重复性和诊断一致性最高，近期研究使用OMERACT后观察到更高的观察者间一致性和更稳定的敏感度、特异度值。
- 与组织病理学的一致性（Agreement with histopathology）：SGUS与唇腺活检显示中度一致性，在已确诊患者中一致性更强，但在早期或轻度疾病中敏感性降低。近期研究表明SGUS在特定人群中可能接近活检的诊断性能，但不能完全替代组织病理学评估。
- 与分类标准的整合（Integration with classification criteria）：将SGUS加入ACR/EULAR分类标准可提高敏感度，同时保持高特异度，改善边界病例的分类准确性。
- 新兴超声技术（Emerging ultrasound techniques）：剪切波弹性成像（SWE）和多普勒超声等新兴技术显示出检测腺体异常的潜力，可能增强对炎症活动的评估，但因缺乏标准化和方案变异性，应用仍有限。
讨论部分总结：SGUS作为非侵入性辅助诊断工具具有潜力，但其诊断性能受疾病分期影响——早期疾病敏感性较低，不能完全替代唇腺活检。SGUS应置于多模式诊断框架内解释，而非单独使用。整合SGUS至分类标准可改善准确性，尤其在边界病例中。新兴超声技术前景广阔但需进一步标准化验证。本研究存在局限性：纳入研究间显著异质性（患者选择、疾病分期、评分系统、参考标准）；未前瞻性注册方案；检索未覆盖Embase或Cochrane CENTRAL；未进行正式meta分析；发表偏倚可能。未来需开展大样本前瞻性研究，采用标准化成像方案和一致诊断阈值。临床实践中，SGUS应在多模式临床和实验室框架内用于疑似pSS患者的诊断评估。
研究结论：唾液腺超声（SGUS）在评估原发性干燥综合征（pSS）中显示出有前景的诊断效用，特别是在应用如风湿病学结局指标（OMERACT）等标准化评分系统时。在纳入的主要研究中，SGUS显示出中等到高的诊断性能以及与组织病理学发现的中度一致性。然而，当前证据仍受研究设计、超声评分系统、患者选择和参考标准异质性的限制。因此，SGUS目前应被视为一种补充诊断方式，而非唇腺活检和已验证分类标准等已确立方法的替代。需要进一步开展使用标准化成像方案和一致诊断阈值的前瞻性多中心研究，以更好地定义SGUS在原发性干燥综合征诊断评估和分类中的作用。论文发表在《Egyptian Rheumatology and Rehabilitation》。
